Montoliu ha desarrollado su carrera profesional trabajando en organismos modificados genéticamente (OMG), desde plantas hasta ratones transgénicos. Su contribución al desarrollo de nuevos métodos de transgénesis animal le ha valido el reconocimiento internacional. En el CNB dirige un grupo de investigación centrado por un lado en el estudio de los mecanismos patológicos subyacentes en enfermedades raras humanas como el albinismo y por otro, en los mecanismos de funcionamiento y organización de los dominios de expresión génica en mamíferos. También ha sido pionero en la utilización de la técnica de edición genómica CRISPR para el análisis in vivo de elementos reguladores funcionales del genoma. Además, colabora con asociaciones de pacientes como ALBA, la asociación española de ayuda a personas con albinismo y está implicado en numerosas acciones de bioética, educación y divulgación científica.